1 资料与方法

患者男，50岁，因“进行性左侧咽痛6 d”于2019年4月30日入院。患者6 d出现左侧牙痛、咽痛，伴发热（体温不详），未予治疗。3 d前咽痛加重，遂至当地医院就诊，CT提示左侧咽旁软组织肿胀伴喉腔变窄，超声提示左侧颌下腺炎，予以头孢米诺钠抗感染治疗后咽痛无好转，并出现呼吸困难及胸闷，左侧颈部肿痛。10 h前转入本院急诊就诊。否认糖尿病、高血压、吸烟、饮酒史。查体：双侧扁桃体无肿大充血，左侧咽侧壁肿胀，左侧颌下及颈部肿胀，压痛明显，局部皮肤红肿，皮温升高。血常规：白细胞计数7.2×10⁹/L、中性粒细胞6.14×10⁹/L、中性粒细胞百分比85.2%。C反应蛋白 > 270.0 mg/L。凝血谱：D-二聚体2960 μg/L、血浆纤维蛋白原10.98 g/L。颈胸部增强CT：左侧咽旁间隙、左侧颈部、中后纵膈脓肿形成，左侧颈内静脉血栓形成考虑，双侧胸腔积液。见图 1。拟诊为咽旁脓肿，纵膈脓肿，左侧颈内静脉血栓，胸腔积液。急诊行颈侧切开咽旁、颈部脓肿切排引流，纵膈胸膜切开排脓、胸腔脓肿清除、胸腔闭式引流。颈部留置引流管2根，食管后间隙留置胸管1根，右侧胸腔留置胸腔引流管1根。脓液送细菌培养和药敏检查。患者带气管插管入住ICU，予注射用亚胺培南西司他丁钠(泰能)0.5 g每6 h一次抗感染，那屈肝素钙注射液(速碧林)0.4 mL每12 h一次抗凝治疗，注射用甲泼尼龙琥珀酸钠(甲泼尼龙)40 mg每日3次抗炎，以及化痰、护胃、补液等对症支持治疗。术后第2天转入普通病房，细菌培养及药敏结果：咽峡炎链球菌，对当前使用抗生素敏感，未更改抗生素。术后2次血培养结果均为阴性。术后持续牙痛并有持续性低热，请口腔外科会诊，考虑牙源性感染，建议待感染控制后拔除病灶牙。术后白细胞总数逐渐增加，C反应蛋白及降钙素原逐渐下降。术后第9天，出现左侧颌下及颈部肿胀，压痛明显，局部皮肤红肿，皮温升高，急诊行颈部及胸部CT提示：咽旁、颈部、纵膈脓肿术后改变，左侧颈部软组织内及上纵隔积气。两肺背侧少许渗出，两侧少量胸腔积液伴部分肺组织膨胀不全，较前5月1日渗出有吸收，积液有增多，右侧叶间包裹性积液。考虑颈部引流不畅，急诊行颈侧切开颌下、咽旁、颈部脓肿切排引流，颈部重新放置2根引流管。术后白细胞总数开始下降。术后22 d出院，复查颈静脉超声（图 2A）提示左侧颈内静脉闭塞，出院后改用利伐沙班片20 mg口服每日3次，抗凝治疗3个月。术后4个月复查超声（图 2B），左侧颈内静脉部分再通。

2 讨论

颈深间隙感染（deep neck infectiong，DNI）是指发生在颈深筋膜浅层以下筋膜及其间隙之间的感染性疾病，包括蜂窝织炎和脓肿，多继发于头、面、颈部及上呼吸道感染。由于头颈部复杂的解剖，使得DNI的临床表现多变，难以早期发现，容易引起严重并发症，比如气道压迫引起呼吸困难，坏死性筋膜炎，纵隔脓肿，脓毒血症，颈内静脉血栓性静脉炎等。

血栓的形成原因与血流动力学改变，血液黏度增加及血管内皮受损相关^[1]。本例患者颈内静脉无直接压迫，血流动力学无明显改变。故血栓形成的原因可能与血管内皮受损相关。可能的致病机制为细菌或病毒破坏咽部黏膜屏障进入颈部间隙，进而通过直接蔓延、淋巴和血液系统进入颈内静脉导致静脉炎，静脉内膜受损，从而形成血栓。

颈内静脉血栓性静脉炎是DNI的一种罕见却很致命的并发症，又被称为Lemierre综合征，主要表现为继发于口咽部感染后的菌血症、颈内静脉血栓形成及转移性脓毒性栓塞，最早由Lemierre ^[2]提出，其最常见的病原菌为坏死梭杆菌。常见的感染源有咽源性和牙源性。本例患者发病初期有牙痛，术后牙痛仍未缓解，请口腔外科会诊后，考虑牙源性感染。Lemierre综合征早期症状缺乏特异性，如果出现持续高热或颈部压痛，需高度怀疑^[3]。增强CT是诊断Lemierre综合征最好的方法，因为它不仅可以显示颈内静脉血栓，还可以显示肺栓塞、脓胸、骨髓炎、以及脑脓肿、硬膜外脓肿等并发症^[4-5]。肺部是继发感染最常见的部位，占全部继发感染的85%。常见肺部病变表现为坏死空洞性病变，但也可表现为肺浸润、胸腔积液、脓胸、肺脓肿和坏死性纵隔炎^[5-6]。本例患者的继发感染表现为胸腔积液，纵隔脓肿。本例患者两次血培养均为阴性，可能原因是采集前已使用抗生素或采集方式不规范所致。

Lemierre综合征的治疗包括抗感染，抗凝以及手术治疗。需要选择能够耐β内酰胺酶水解以及具有抗厌氧菌活性的抗生素^[7-8]，疗程为3~6周^[9]。抗凝治疗并非必要的治疗方案，但是对于血栓范围扩大、持续高热或出现逆行性颅内静脉窦血栓时，建议加用抗凝治疗，疗程为6~12周^[10]。对于使用充分的抗感染及抗凝治疗无法控制病情的患者，可以选择结扎或切除颈内静脉。本例患者经过亚胺培南西司他丁钠抗感染及速必林抗凝治疗3周后，血栓范围无扩大，故未选择手术。

综上所述，如果DNI患者出现持续高热或颈部肿胀，保守治疗效果不佳，需高度怀疑Lemierre综合征。增强CT或超声可以明确诊断，早诊断早治疗是良好预后的关键。对于确诊者，需予以足量足疗程抗感染及抗凝治疗。对于血栓范围扩大者，需考虑结扎或切除颈内静脉。

利益冲突  所有作者声明无利益冲突